具有耳蜗植入物的预期聋儿的不同语言发展

抽象的

耳蜗植入物的出现极大地提高了聋儿中感官感知的质量。尽管有这些优势，目前的文献表明了植入儿童中语言能力的显着变化。本案例系列探讨了与耳蜗植入物的先天性聋儿中语言习得的可变性。我们报告4个预期的聋儿（ ; ），由于GJB2基因突变Cx26，患遗传性双侧耳聋。每个被植入的儿童都接受了语音感知和产生的系统评估，以及词汇、形态和句法技能的理解和产生。尽管有相似的临床病史和相似良好的术后纯音听力测试，四个孩子中的两个在语言听力测试中表现很差，而另外两个孩子获得了很好的结果。我们认为，在(一些)植入儿童中检测到的语言障碍可能不能完全由纯粹的听觉阈值来解释，这可能是儿童语言大脑的核心部分伴随损害的结果。

1.介绍

在耳蜗植入物（CI）的出现之前，大多数具有深刻的预期听力损失的儿童均涉及在聆讯同行的语言习得中滞后[1-3.]．助听器(HA)对语言发展的有益影响被词汇-语义、句法和形态领域的限制所拖累[4.-6.]．此外，尽管有系统和长期的补救培训，但通常情况下，语言障碍程度仍然存在，尽管有系统和长期的补救培训[7.]．随后的语言分析证实，大多数患有严重先天性耳聋的儿童的语言能力发展速度大约是听力正常的同龄人的一半[5.而且在读写方面也存在长期的困难[8.]．CI的出现极大地改变了先天失聪儿童的语言命运[9.那10]．

与先天失聪的儿童相比，植入人工耳蜗的儿童似乎能更快更有效地习得语言[5.那11]．此外，据报道，CI后的语言和阅读习得的速度与观察到的具有相似初始语言技能的听力儿童的速度相当[12那13]．

众所周知，CI对语言习得的积极影响是通过改进听觉感知的微调的改善，尽管其他变量如植入植入，但被声称发挥作用[14那15]．

然而，CI儿童的语言表现的可变性仍然很高[16]特别是在Interidiviical级别[17那18]．纵向研究[19]通过表明22例植入儿童中的10个中有10个植入的速度与正常听证儿童的语法熟练程度有10个，而12名儿童落后一下。最近的研究表明，CI的儿童可能会有语言技能和语音意识的麻烦[20.-22]．

我们的研究目的是探讨由GJB2基因突变CX26的遗传确定的双侧耳聋的均质组中的语言系统，由于GJB2基因突变CX26，具有类似的临床历史和类似的性能纯净的纯音听力测量法为了了解这些植入儿童中的语言赤字，从出生时次要听觉问题，或者可能是语言系统主要损害的结果，因此语言涉及的脑结构。

2。材料和方法

我们检查了四个孩子（ ; ），受到遗传确定的双侧先天性耳聋的影响。所有患有GJB2基因突变的孩子会干扰间隙结通道蛋白Connexin 26的适当编码（CX26）[23]．他们出生于听力父母，没有神经，情感或行为障碍。对于四个聋儿中的每一个，且含义的预审听觉阈值水平≤90dB（PTA），而辅助听力阈值水平，平均为0.25-2 kHz，≤65dB。他们一直在使用HA大约3年，在此期间，每个孩子都定期与言语治疗师一起进行康复计划。四个聋儿收到了3.8％和5.2岁之间的CI，他们一直在使用自己的CI约5年。后，听觉阈值（0.5-4 kHz检测）明显改善，在我们的测试时，它从25 dB到37 dB（表1）。

此外，所有四个儿童都有高度非语言智力水平;关于WISC-R规模[24，他们的非语言智商得分从100到115不等。尽管有这些发现，参与者1和参与者4的言语智商明显低于正常水平，而其他两个孩子的言语智商在正常范围内(表2）。

为了为叙事语言生产柔性和自由形态的规范性分数，我们从当地小学招募了15名年级学生（9名男性和6名女性）的控制样本。由于在正确的反应中的天花板效应，我们选择了一个年轻的孩子样本，其平均年龄从7.09到8.10（ ; ）。通过乌鸦彩色矩阵（PM）评估其认知水平[25];在非语言智力测试中，所有对照儿童的得分都在正常范围内(75 - 95百分位)。已知或怀疑有大脑或行为问题病史的儿童不包括在对照样本中。

2.1。措施

4名先天性耳聋儿童和对照组儿童均进行了系统的语言技能评估:言语感知和产生评估采用言语测听法，按照标准的临床程序，要求重复20个单词，以不同程度的响度呈现。我们还通过皮博迪图片词汇测试(PPVT)调查了词汇的理解和产生。26]波士顿命名测试[27那28]， 分别。接收语法（Trog）的测试[29]采用了评估儿童的杂志理解。作为评估句法理解的进一步工具，我们还向每种植入的孩子呈现出对儿童的原始意大利人的语法理解考试（TCGB）[30.]．规范性评分为年龄范围为3.6至8岁。TCGB包括76个句子，旨在评估8种不同的语法结构（定位，柔和，有效肯定，主动，被动肯定，被动负面，相对句子和Dive句子）和图表专辑。对于审查员生产的每句话，孩子必须指向四个替代方案中的正确图像。规范性分数计算在错误的数量上。

为了评估约束和自由词法在句子生成中的作用，我们向每个儿童展示了10幅色彩鲜艳的卡通图片，图片编号为5、10、13、15、24、28、29、31、39和48。这些照片摘自《婴儿语言的天然语言证明》(PFLI) [31]，意大利试验设计，以引发儿童短暂的叙事生产。每张照片一次都是一个，孩子被要求仔细看，并通过描述“正在发生的事情来讲述一个简短的故事”。在孩子上没有设置限制，以描述图片的描述。如果孩子产生了很少或短的句子（或者她留下沉默），审查员向孩子提供中性提示，如“嗯，仔细看，这里发生了什么？告诉我更多关于它。”儿童的“故事”（来自临床和对照样品）被卷曲记录，然后通过考官转录进行评分和进一步检查。我们只考虑了使用自由和绑定的语素（即确定者，介词，性别和名词和动词的数量）的错误。

此外，为了探究介词和代词代词的产生(在“Io lo mangio”[我吃它]的句子中;“Lei li vede”[她看到了它们])，我们根据我们的目的设计了一个表演玩具游戏来引出句子的产生，就像神经心理学龄前测试(TNP) [32]．特别是，我们选择了30个行动，孩子们被要求姓名，在观看审查员的操纵后：15个判断需要命名包括介词的行动，而另外15个句子引发了合成主义的生产。待引发的两种类型句子的演示顺序是随机交流的。

3.数据分析

对于语言调查(皮博迪图片词汇测试、TROG、波士顿命名测试、TCGB、TNP和PFLI)，我们为每个参与者计算与对照组相比，得分（与规范数据和PFLI相比），并且α设定为0.05。

使用S.P.S.分析数据。统计20软件。

结果

四个聋儿的语言表演在语言技能的程度和质量方面表现出显着的Intersubject差异。我们在表中所示1术后听力测试结果表明，4名儿童均达到了同样有效的听力阈值水平:他们的听力水平稳定在25-38分贝(250 - 4000 Hz)之间。相反，对言语知觉的检查显示，在四个被植入的儿童中，正确重复单词的比例相差很大:例如，在50db时，参与者1和参与者4的答对率分别为40和25%，而参与者2和参与者3的答对率分别为90和70%。这些来自言语知觉的初步发现反映了我们所研究的所有语言变量。从表3.例如，我们可以观察到，参与者2和参与者3中的词汇理解和词法生产都明显有效，而参与者1和参与者4，词汇竞争性明显低于正常范围。

特别是，对于参与者和参与者4，与波士顿命名测试的规范数据进行比较[27那28]收益A.得分为4.43（ ）和2.75（ ），分别;相反，对于情形2和3，我们得到a1.45分( ）和0.06（ ），分别。同样，在词汇理解测试(PPVT)中提供的答案[26)，参与者2和3的原始得分分别为12.3和16岁。相反，参与者1和参与者4的原始分数明显低于正常范围，因为他们分别对应了5.3和4.9岁的年龄当量。

对语法的理解（通过Trog）的评估[29]带来了在语言上“高效”和语言上的“效率”之间标记的三立交立差异。从桌子上看起来很明显4.，对于参与者1和参与者4，Trog所考虑的所有语言评分明显低于正常范围。

与参与者2和参与者3相反，其分数在某些情况下，甚至高于控制的情况，规范评分的差异尤其讲述参与者1的语法分数部分（ 那 ）和案例2（ 那 ），分别。在其他两个参与者和规范数据之间没有明显的差异。

类似的发现出现了语法理解的测试（TCGB）[30.]除了意大利语的句法结构（如被动底片和对象相对），提供了攻击和自由形态的规范数据，该规范数据高达8年龄的攻击和自由形态。尽管（年轻）规范样品和植入儿童之间的时间差异，结果（表格5.)的研究表明，两个有语言障碍的植入儿童对一些重要的形态学和句法结构的掌握超出了他们的能力范围，而另外两个儿童没有犯错误，正如他们的年龄和智力的儿童所期望的那样。

我们还引出了短片单张图片（PFLI）的生产，旨在监测儿童叙事语言中自由和结合语素的准确性。在表格中6.，我们概述了植入儿童和（较年轻）对照样品所制作的形态误差的数量。

在测试的测试中，参与者1和参与者4分别省略或不能分别选择正确的确定器和介词19和32次，而参与者2和参与者4总计1省略。此外，参与者1和参与者2在选择的编号和性别与名词，形容词和动词的适当协议中共同进行了17个错误;另外两个孩子没有错误。当用图片没有。5（代表一个男孩滑雪和一个女孩在雪山上的雪橇上），参与者1描述了以下方式：“...... e Ci Sonole slitta.sciare……图蒂应得的皇后Vuole Andare.montagna鲈鱼tanti neve“（......和有sledge [fem复数-违反性别协议]sledge [fem。唱)滑雪[变形动词形式 - 介绍] ......总是想要[违反数字协议]去Mountain[缺少介词]因为许多[plur masc -违反性别和数量]snow [fem sing]”。参与者2提供的同一张图片的描述如下:“..在蒙大拿，我叫bambini che stanno;联合国的孩子们要把孩子们带到苏拉塔。Giocano con la neve(“有两个孩子呆在山上;一个男孩呆在滑雪板上，相反，那个女孩呆在雪橇上。他们玩雪”)。

当用图片没有。3（再现一个持有扳手的老人，并在地板上溢出的水溢出水槽），参与者3说：“e'en idraulico Che Sta Aggiustando Un Rubinetto Che Perde;P.erò c’è tanta acqua per terra, ma l’idraulico ripara il tubo” (“He is a plumber, who is repairing a tap that leaks; however, there is a lot of water on the floor, but the plumber repairs the pipe”). Participant 4 describes the same picture in the following way “Ha uscita l ' aqua，…allora ecaduto l 'acqua。他Mette A Posto ... Qui Un Puntino Rotto Nel Bagno Poi Lui Chiama La Persona。Tanto Lui非sa票价…每一票都有一个人 ...不！”（“[不正确的辅助动词 - 对于“是”]出去了14个水......然后是堕落[违反性别协议]水。他在这里设置[缺少直接对象]，在浴室里打破了一个小点，然后他叫这个人。好吧，他无法要做[错过克里米特 - 它 - ] ......他称之为另一个人[缺少直接对象] ......不！“）。同样，四个儿童之间的明确差异出现在需要命名介词和合并结构的句子生产任务中。在介词任务中，参与者1和4分别分别进行5/15和6/15正确的响应，而另外两个孩子每次获得正确的分数为13/15和14/15。在另一种句法测试中，引发界面的制作，参与者1和参与者4通过省略所有所需的15个合并界，而参与者2和3分别为8/15和13/15的正确响应，分别产生任何正确的句子。

5.讨论

本研究的结果表明，尽管有类似的临床条件，但在一些先天性聋儿中的语言可以遵循偏差轨迹。我们所有的4个孩子都描述了具有可比临床病史：从遗传性病学中源于遗传性的前列耳聋，一种非常严重的预处理听力损失（90-100 dB），一个良好的后期听觉阈值（25至38 dB）和系统的语音治疗。然而，与言语听力学的结果相比，后期纯纯音瘤的良好结果与言语听力学的结果相比：两个孩子非常糟糕，而另外两个孩子效果良好。仔细的语言学分析通过表明参与者1和参与者4在我们审查的语言系统的所有组件中显着受损（词汇，形态，句法和叙事）。另外两个儿童，参与者2和参与者3，获得的分数在所有口头域中的正常范围内完全落下。此外，语言理解的损伤确实延伸到语言生产的相应领域，如波士顿命名试验所揭示的，由句子生产测试（介词和分权界）以及所描述的故事测试。

然而，所有4个孩子的非语言智商得分都处于正常水平，或略高于正常水平。

因此，我们留下了矛盾的条件：在受同一病理学影响的儿童和（几乎）相同的临床历史中，语言能力同时备受遗传和受损。

由于这种临床图，我们怀疑，在我们的案例中，通过纯粹声变量几乎无法占这种级别和选择性的语言差异：确实，这四个儿童具有类似的预体听觉阈值和（几乎）等效的后期听觉效率。同样，我们可以为非手册智商以及教育（相同的语言治疗协议和相同的康复计划），社会经济地位或情感因素产生任何因果作用。

因此，我们留下了可能，在某些情况下，无论听力效率如何，某些植入儿童的语言大脑可能无法完全配备语言计算33那34]对于那些孩子来说，可以追随语言的收购可能遵循深刻的不同模式。我们的结果符合Nittrouer等人的研究表明，尽管早期干预，CI的儿童仍然延迟学习语言，并且所述语法知识受到语音意识的影响较小[35]．

6.结论

这一推理系列带来了几十年前弗莱的一些观察结果[36)，他写道，“一再发现儿童的两只耳朵的听力损失相对较轻，不超过50分贝，他们使用语言的能力确实很差。”另一方面，有许多儿童的听力损失非常严重，大约在80-100分贝左右，他们已经学会通过听觉来接收语言，也学会了产生普通听众容易理解的语言”(第148页)。在更早的一篇论文中，在1966年，Fry [37)尖锐地指出，“儿童发展的语言量与其说取决于听力本身，不如说是取决于他在语言学习中能够利用自己的听力”(第201页)。因此,我们想延长炸的推理植入孩子的情况表明,病例1和4的失败收购语言可能不是唯一的结果缺乏听觉感知,但它可能来自相应损伤的大脑结构参与语言计算,然而其他两名患者却不是这样。

我们充分意识到案例课程研究中固有的局限性[38以及试图从一些临床病例的分析中得出一般性结论的风险。特别是，该研究的主要局限性之一是缺乏神经生物学基础和神经功能相关因素，如果我们想要解释语言习得延迟和生物学数据之间的相关性，这些因素是至关重要的。尽管有这些警告，但我们的研究结果足够可靠，表明在植入CI的儿童中，即使没有一般的认知缺陷和良好的植入后纯音听力测试，就语言大脑网络和语言系统发展而言，语言能力也可能被选择性地损害。

Yet, we think that Fry’s suggestions are worth deserving a careful reconsideration as they can provide a working hypothesis for a scrutiny of the mechanisms underlying the “variability” of the language outcome in many implanted children and we can conclude that for these children, neither improvements in auditory perception nor an early age of implant per se suffices for a plain development of language.

Concexin 26，GJB2的基因中的突变是对不符合正常视觉，前院反应，并且在CT扫描中没有畸形的不同步性听力丧失。已经描述了包括棕榈叶蛋白角蛋白或角膜炎issisis舌咽喉耳聋的不同皮肤表型，以便在纯度显性耳聋的情况下与听力耳聋有关。在我们的研究之前没有报告其他相关的症状或迹象[39那40]．

我们可以使假设是在某些情况下，患有先天性耳聋的儿童的神经元结构损伤可以扩散到涉及语言发展的脑网络。对于这样的孩子，由于可以与该综合征相关联的语言系统的损害，听觉阈值的正常化无法允许正常语言习得。

数据可用性

帕尔马大学儿童神经精神病单元，医学和手术部的医学数据库中有数据。

伦理批准

该研究方案已被该研究所的人类研究委员会(帕尔马伦理委员会)批准。

同意

受试者（或他们的父母或监护人）给出了他们的书面知情同意书。

利益冲突

作者没有宣布利益冲突。

致谢

我们承认博士。Croatto D.和Bronte M.C.T.为了他们对这项研究的贡献。

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