卵巢克罗恩病：一个案例报告和对文献的审查

摘要

我们向您展示了一个罕见的克罗恩疾病，涉及一个28岁的无硫虫厄立特里亚患者的卵巢。这被认为是克罗恩病的罕见表现，据信是由于卵巢和肠道之间的瘘管。

1.介绍

Crohn的疾病（CD）是一种炎症性肠障碍（IBD），其本质上是进步的，导致某些并发症如施用或纵向形成，曾经开发的可能需要手术干预[1］．Cd的临床图象包括胃肠道症状，如腹痛，减肥和腹泻[2]，除了关节疼痛、皮肤受累等全身表现外[3.那4.］．CD的年龄组因童年而异，但最常诊断为15至30岁[4.］．在过去30年里，全世界和沙特阿拉伯的乳糜泻发病率一直在上升。乳糜泻最常受影响的部位是回肠盲肠区[5.］．

乳糜泻没有明确的诊断特征，但体检时典型的体征包括肛周瘘管、大皮赘或脓肿[6.]小肠受累，粘膜溃疡，鹅卵石扔石头，狭窄，梗阻和在横截面成像上看到的瘘管[6.]以及内窥镜检查的肠杆菌瓣膜狭窄，鹅卵石扔石，溃疡，狭窄和瘘管[6.］．提示乳糜泻的组织病理学特征包括非干酪样肉芽肿和透壁淋巴样聚集物，这些通常只有在检查切除的部分肠后才会明显[6.］．乳糜泻与小肠结核的鉴别仍然是一个诊断难题，常常导致诊断和治疗的延迟[7.那8.］．乳糜泻和肠结核都能导致造瘘管进入邻近器官，通常进入其他小或大肠段、膀胱、阴道，甚至皮肤。也有胃和十二指肠造瘘的报道[9.-11.］．在这里，我们报告一个年轻女性的表现为罕见的乳糜泻并发症，涉及卵巢。

2.案例介绍

2013年，一名28岁的单人无效厄立特里亚患者介绍，急诊部右下象限疼痛3周。她的痛苦逐渐开始;它的性质和悸动并辐射到她的右腿。脂肪和辛辣食物加剧了疼痛，发生在和关闭，并被止痛药部分缓解。疼痛与恶心，呕吐，膨胀，交替的腹泻和便秘相关，以及每直肠出血的发作。当她11时，患者有她的第一次月经时期;她在最近持续了7天的定期循环，因为她的时期只有3天在介绍之前的两个循环中持续了3天，并增加了急剧疼痛。她报告说，她没有减肥，没有食欲，没有夜间汗水，但在她的其他系统不起眼的时候有心悸。她只抱怨湿疹，她过去的外科史是2010年的肛门瘘;她没有输血，也没有已知的食物或毒药过敏，她是一个非商民。 Her younger sister was known to have ileal Crohn’s disease.

她在急诊室被诊断为阑尾炎，并接受了紧急阑尾切除术。阑尾切除术后，她继续抱怨腹部持续不适。2017年3月患者因食欲减退疼痛复发返回医院。腹部CT扫描显示右侧附件肿块与远端回肠增厚狭窄分不开。下中线剖腹探查发现右侧腹部远端小肠附近有脓肿并伴有卵巢肿胀。她接受了脓肿引流和右侧卵巢膀胱切除术，因为回肠本身发炎，但没有脂肪蠕动，也没有纤维化，这表明回肠本身没有病变，但由于靠近患病的卵巢而出现炎症迹象。患者对手术的耐受性很好，在医院度过了平安无事的时光，并于三天后出院。

正确的卵巢质量的组织病理学检查通过淋巴细胞，浆细胞，中性粒细胞和组织细胞组成的炎性细胞的混合物显示卵巢基质的渗透，具有多种微瘤的形成。还注意到具有颗粒组织形成的上皮细胞细胞细胞的集合。其中一些肉芽肿显示中央。没有恶性肿瘤的证据。Ziehl-Neelsen和Grocott的甲磺胺污渍进行，发现酸快的阴性杆菌和真菌生物。最终病理表现为弥漫性多灶性坏死性肉芽肿性炎症，与CD相符(见图)1)．

3.文学讨论和审查

文献报道18例卵巢乳糜泻。Gawron等人在2017年报道了一例27岁的未结直肠癌患者，已知患有乳糜泻，表现为发热、盆腔疼痛和可测肿块。经腹部超音波证实肿块位于右髂窝，因此怀疑为输卵管卵巢脓肿。因此，患者接受了诊断性腹腔镜检查;行右侧卵巢切除术，检查手术样本时发现肉芽肿，提示乳糜泻[12.］．

2016年8月共报告3例卵巢乳糜泻，前2例因回肠末端造瘘出现盆腔脓肿，第3例因疾病临近出现卵巢脓肿[13.］．Rindos等。2015年报道，在一名35岁的患有35岁的无核患者上，已知患有卵巢受累的CD患者;作者认为这是从卵巢肠瘘开始的[14.］．

Yabushita等人也报道了一例因乳糜泻引起的回肠/卵巢膀胱瘘。一位22岁的女性20岁时在医院被诊断为大小肠乳糜泻;她右下腹疼痛，因此入院检查;胃肠道造影未见瘘管，但CT检查怀疑为肠道卵巢囊肿瘘管。手术后发现卵巢囊肿与回肠形成肿块，诊断为回肠-卵巢瘘;回肠部分切除及阑尾切除[15.］．

ouakaa-kchaou等。报道了一个32岁的白种人女性，呈现出较低右象浆腹痛的1天历史，与呕吐和发烧有关;患者在医学上和手术上没有IBD的家族史;考虑了急性阑尾炎的诊断;因此，患者被称为手术;在剖腹手术期间，终端回肠的增稠区段被粘附在右侧水肿扩大的卵巢，其与它们之间的直接瘘管伴随着卵巢脓性瘘管，这导致了CD的怀疑。这导致外科医生用标准的肝脏和髂骨瘘切除进行EN Bloc Right Salpingo-Oophorectomy。关于组织病理学，小肠的一部分显示蛋白质粘膜溃疡，粘膜纤维化，淋巴结聚集，裂缝溃疡和透射炎症，而右卵巢显示出广泛的坏死性炎症，与多核巨细胞和上皮细胞一致并确认CD。结核病，放线菌病和恶性肿瘤被排除在外。据报道，患者经过4年的后续随访和含氮素治疗[16.］．

andreani等。描述了一种具有完整胶囊的卵巢的情况，其在抱怨腹痛的1年历史，体重减轻9公斤和未变形粪便中的28岁女病人中宏观异常。患者在医学上和手术自由并具有负面的IBD家族，她的一般检查和腹部检查是负面的[17.］．

Monneuse等报道了一例37岁的女性患者被诊断为乳糜泻，入院时以下腹痛为主诉。右侧卵巢囊肿伴盆腔炎症改变，累及回肠末和乙状结肠，经腹部妇科超声检查发现[18.］．

麦克劳格替代。报告了与CD相关的4例卵巢肉芽肿。四种病例中的三种具有类似的特征，其中两种具有肉芽肿的肉芽肿，具有微臂形成。作者将它们描述为具有裂缝溃疡，被从卵巢表面延伸到实质中的炎症造粒组织，并且还鉴定了植物材料。在涉及左卵巢的第四种情况下，卵巢皮质有几个小，良好的围绕和非刑生化肉芽肿[19.］．

Allen和Calvert报告了一例58岁的女性患者表现为下腹痛和腹泻导致右侧结肠切除乳糜泻;患者23年无症状;在她的报告期间，疾病复发，导致切除回肠17厘米。5年后，患者出现多个短克罗恩相关狭窄伴瘘管和脓肿进入骨盆;切除回肠10cm和20cm两个区域;1年后，患者出现下腹痛和亚急性梗阻。患者使用了几个疗程的类固醇和硫唑嘌呤治疗失败，导致进一步的检查显示短区域的克罗恩回肠炎和两个狭窄。患者接受了狭窄成形术，切除了靠近卵巢周围炎性肿块的回肠更远的一段;术后，患者恢复良好。切除的输卵管卵巢肿块重48g，长5x5x3cm; it was pale with irregular areas of necrosis. Histology showed florid necrotizing and suppurative and nonsuppurative granulomatous salpingo-oophritis, due to fistulization from the adherent bowel. Multiple acute abscesses and fragments of vegetable material were found, adjacent to the fallopian tube and between these areas were many granulomas same as the ones found in Crohn’s ileitis [20.］．

戈德伯格等人。描述了囊泡瘘和蝾螈是CD的罕见并发症，在呈递奥菲氏菌 - 结肠瘘的情况后CD。有趣的是，患者报告说，在月经期间，她经历了膀胱渗出。单阶段诺柯仑切除术，乙状胺切除术和瘘管的修复;患者完全解决了她的症状和生育的保存[21.］．

荣誉介绍了一个30岁的无烟妇女，抱怨非特异性症状，放射性地诊断出对CD的暗示性暗示;患者伴随着粘附右侧adnexa的切除术后偏离偏离术。与肝脏卵巢瘘有关的化脓性血小板炎和非加入肉芽肿性炎症反应类似于Ileum中观察到的粒状炎症反应[22.］．

Frost等人。报告了一个26岁的黑女性，抱怨腹痛1年;患者患有囊性卵巢诊断，并进行了探索性剖腹手术术，揭示了对肠，腹膜和右侧粘连的肝脏 - 颈菌镉;进行右卵巢和阑尾切除术的活检。卵巢显示出在浆膜表面下散射上皮细胞颗粒细胞排列的多种囊肿[23.］．

布鲁克斯和惠勒报告了一个30岁女性患者的案例，众所周知，患有切除肠和粘附的adnexa的CD。组织学上鉴定了肉芽肿性的蝾螈，卵巢炎和小肠结肠炎。不常见的CD的一些特征包括存在类似于在结核性萨尔比蒂炎中可以看到的改变的输卵管上皮和植物上皮的副质量和植物非典型增殖的存在[24.］．

在本病例报告中，我们报告一例卵巢乳糜泻，这是一种罕见的并发症，可能是肠和卵巢之间直接造瘘的结果。如前所述，来自美国、加拿大、英国、欧洲、突尼斯和日本的作者以前报告过类似的病例。与许多报道的病例相似，我们的病人表现为一个急腹症的病例，被误诊为阑尾炎，导致手术。术后症状持续，医生对诊断提出疑问，并进行剖腹探查，发现卵巢肿大。切除卵巢后，组织病理学检查显示符合CD的特征。

4。结论

克罗恩的疾病是一种进步疾病，可以导致肠和其他器官之间的瘘管。卵巢与克罗恩疾病的雌性的参与是一种罕见的并发症，可以错过初始演示。需要高度的怀疑和仔细检查组织学标本来准确达到诊断。管理层应该是个性化，但通常需要手术干预。

数据可用性

这些数据没有公开。

利益冲突

作者声明他们没有利益冲突。

参考

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